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Impacto funcional e social da atrofia muscular espinhal tipo 3 no Brasil: um estudo de métodos mistos centrado no paciente.
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Título
Impacto funcional e social da atrofia muscular espinhal tipo 3 no Brasil: um estudo de métodos mistos centrado no paciente.
Tipo de documento
Resumo
Descrição
Resumo apresentado na The Professional Society for Health Economics and Outcomes Research (ISPOR)
Fonte
ISPOR
Ano de publicação
2026
Referência (Vancouver)
Rodrigues CG, Nicolao V, Tobaruella FS, Coleridge J, Gerez N, Tiguman GMB. Functional and social burden of spinal muscular atrophy type 3 in Brazil: A mixed-methods patient-centered study [Internet]. In: ISPOR 2026; 2026 maio; Filadélfia, Pensilvânia, Estados Unidos. Disponível em: https://www.ispor.org/heor-resources/presentations-database/presentation-cti/ispor-2026/poster-session-2-4/functional-and-social-burden-of-spinal-muscular-atrophy-type-3-in-brazil-a-mixed-methods-patient-centered-study
Identificador
2026ISPOR071
Title
Functional and social burden of spinal muscular atrophy type 3 in Brazil: A mixed-methods patient-centered study
Document type
Abstract
Description
Abstract presented at The Professional Society for Health Economics and Outcomes Research (ISPOR)
Source
ISPOR
Publication year
2026
Reference (Vancouver)
Rodrigues CG, Nicolao V, Tobaruella FS, Coleridge J, Gerez N, Tiguman GMB. Functional and social burden of spinal muscular atrophy type 3 in Brazil: A mixed-methods patient-centered study [Internet]. In: ISPOR 2026; 2026 May; Philadelphia, Pennsylvania, United States. Available from: https://www.ispor.org/heor-resources/presentations-database/presentation-cti/ispor-2026/poster-session-2-4/functional-and-social-burden-of-spinal-muscular-atrophy-type-3-in-brazil-a-mixed-methods-patient-centered-study
Identifier
2026ISPOR071
Resumo
OBJETIVOS: A Atrofia Muscular Espinhal (AME) é uma doença neuromuscular progressiva caracterizada pela perda cumulativa de força e limitações crescentes, classificada em tipo (0-4) de acordo com os marcos motores alcançados. No Brasil, o reembolso de tratamentos modificadores da doença não está disponível para pacientes com AME tipo 3 (AME3), o que evidencia desigualdades de acesso e subestima o impacto da doença. Este estudo avaliou os impactos funcionais e sociais da AME3 na perspectiva de pacientes adultos e cuidadores de pacientes pediátricos. MÉTODOS: Estudo observacional com abordagem mista, centrado no paciente, utilizando a Técnica de Grupo Nominal (TGN), adaptada para aplicação virtual, com 13 participantes (8 adultos e 5 cuidadores). Os desafios relacionados à doença foram definidos por consenso e analisados utilizando a Classificação Internacional de Funcionalidade, Incapacidade e Saúde (CIF) da OMS e estatística descritiva. RESULTADOS: A análise funcional revelou que 'Mobilidade' (39,3% pediátrico; 36,7% adulto) e 'Funções Neuromusculoesqueléticas' (25% pediátrico; 24,1% adulto) foram as dificuldades mais frequentemente relatadas. Além disso, 'Autocuidado' representou 21,5% dos itens relatados pelos adultos, excedendo significativamente os 14,3% relatados pelos cuidadores. Notavelmente, três quartos (75%) dos participantes adultos necessitavam de cadeira de rodas. Os impactos sociais nos pacientes pediátricos concentraram-se principalmente na dimensão psicossocial, com 'Funções Mentais' (Emocional) representando 50% das preocupações, seguidas por 'Interações/Relacionamentos' (25%). Em contraste, os impactos sociais em adultos estiveram principalmente relacionados à 'Vida Comunitária, Social e Cívica' (14,1%), seguidos por fatores ambientais relacionados a 'Produtos e Tecnologia' (12,5%), como barreiras de acessibilidade em espaços públicos, transporte e serviços de saúde, 'Interações e Relacionamentos' (10,9%) e 'Trabalho e Emprego' (9,4%). CONCLUSÕES: Pacientes com AME3 enfrentam um ônus funcional e social substancial no Brasil. Embora a deficiência motora permaneça a principal característica da doença, ela também se traduz em graves barreiras emocionais para crianças e adiciona profundos obstáculos estruturais e socioeconômicos para adultos. Esses resultados podem orientar os formuladores de políticas de saúde no planejamento de recursos para um suporte abrangente que atenda às necessidades não satisfeitas enfrentadas por pacientes brasileiros com AME3.
Notas
O registro foi originalmente publicado em inglês. A versão em português foi traduzida com o apoio de inteligência artificial.
Abstract
OBJECTIVES: Spinal Muscular Atrophy (SMA) is a progressive neuromuscular disease characterized by cumulative loss of strength and escalating limitations and is classified by type (0-4), according to the motor milestones achieved. In Brazil, reimbursement of disease modifying treatments is unavailable for patients with SMA type 3 (SMA3), which highlights access inequalities and underestimates the disease burden. This study assessed the functional and social burdens of SMA3 from the perspective of adult patients and caregivers of pediatric patients.
METHODS: A patient-centered, mixed-methods observational study utilized the Nominal Group Technique (NGT), adapted for virtual application, involving 13 participants (8 adults, 5 caregivers). Disease-related challenges were defined through consensus and analyzed using the WHO International Classification of Functioning, Disability and Health (ICF) framework and descriptive statistics.
RESULTS: Functional analysis revealed that ‘Mobility’ (39.3% pediatric; 36.7% adult) and ‘Neuromusculoskeletal Functions’ (25% pediatric; 24.1% adult) were the most frequently reported difficulties. Furthermore, ‘Self-care’ represented 21.5% of adult-reported items, significantly exceeding the 14.3% reported by caregivers. Notably, three-quarters (75%) of adult participants required a wheelchair. Social impacts on pediatric patients were heavily concentrated in the psychosocial dimension, with ‘Mental Functions’ (Emotional) comprising 50% of concerns, followed by ‘Interactions/Relationships’ (25%). In contrast, adult social impacts were mostly related to ‘Community, Social and Civic Life’ (14.1%), followed by environmental factors related to ‘Products and Technology’ (12.5%) such as accessibility barriers in public spaces, transportation, and healthcare services, ‘Interactions and Relationships’ (10.9%), and ‘Work and Employment’ (9.4%).
CONCLUSIONS: SMA3 patients face a substantial functional and social burden in Brazil. While motor impairment remains the hallmark of the disease, it also translates into severe emotional barriers for children and adds profound structural and socioeconomic hurdles for adults. These results may guide health policy decision makers in resource planning toward comprehensive support that addresses the unmet needs faced by Brazilian patients with SMA3.
Notes
The record was originally published in English. The Portuguese version was translated with the support of artificial intelligence.